RESUMEN

La equinococosis quística es una infección zoonótica producida por la larva de Echinococcus granulosus que es capaz de invadir diversos órganos desde su ubicación en el intestino humano. En los casos de coinfección con el virus de la inmunodeficiencia humana (VIH), existe una diversidad de complicaciones condicionadas por la enfermedad inmunosupresora con pronóstico reservado. El objetivo de este reporte es describir un caso de equinococosis multiquística peritoneal en una paciente en tratamiento antiviral para VIH durante casi diez años, que recibió la combinación de albendazol más cirugía, con evolución favorable. Este reporte sería el primero en el Perú en una persona con inmunosupresión por VIH y equinococosis quística.

Palabras clave:
Equinococosis; Zoonosis; Cavidad Peritoneal; VIH; Ultrasonografía; Perú

INTRODUCCIÓN

La equinococosis quística (EQ) es una infección zoonótica de impacto mundial producida por la forma larvaria de la tenia Echinococcus granulosus que se encuentra en los huevos del parásito, los que contaminan suelo, agua y alimentos a través de las heces que elimina el perro, quien es el hospedero definitivo ⁽¹1. Moghtadaie A, Yazdi SAM, Mohraz M, Asefi H, Razeghi E. Medical treatment for an isolated renal multilocular hydatid cyst in an elderly: A case report. BMC Nephrol. 2020;21(1):428. doi: 10.1186/s12882-020-02064-5.
https://doi.org/10.1186/s12882-020-02064... ^,22. Ghasemirad H, Bazargan N, Shahesmaeili A, Harandi MF. Echinococcosis in immunocompromised patients: A systematic review. Acta Trop. 2022;232:106490. doi: 10.1016/j.actatropica.2022.106490.
https://doi.org/10.1016/j.actatropica.20... . El hospedero intermediario (algún tipo de ganado) y el ser humano se infectan a partir de los elementos contaminados. Cuando la larva llega al intestino se libera para atravesar la pared intestinal e invadir diversos órganos, preferentemente el hígado y los pulmones ³3. Woolsey ID, Miller AL. Echinococcus granulosus sensu lato and Echinococcus multilocularis: A review. Res Vet Sci. 2021;135:517-22. doi: 10.1016/j.rvsc.2020.11.010.
https://doi.org/10.1016/j.rvsc.2020.11.0... .

Esta enfermedad es propia de áreas donde se cría principalmente ganado ovino y bovino, y tiene una alta incidencia en la región mediterránea, norte de África, sur y este de Europa, Sudamérica, Asia central, Siberia y occidente de China ⁴4. Deplazes P, Rinaldi L, Alvarez Rojas CA, Torgerson PR, Harandi MF, Romig T, et al. Global Distribution of Alveolar and Cystic Echinococcosis. Adv Parasitol. 2017;95:315493. doi: 10.1016/bs.apar.2016.11.001.
https://doi.org/10.1016/bs.apar.2016.11.... . En las regiones endémicas, la incidencia puede alcanzar los 50 casos por cada 100 000 habitantes por año, y su prevalencia en áreas específicas del Perú y otros países de Sudamérica puede variar entre 5 y 10% ⁵5. World Health Organization; Equinococosis [Internet]. 2021 [citado el 6 de diciembre de 2022]. Disponible en: https://www.who.int/en/news-room/fact-sheets/detail/echinococcosis.
https://www.who.int/en/news-room/fact-sh... . Aproximadamente el 60% de los casos en Perú provienen de los departamentos de Lima, Huancavelica, Junín, Cerro de Pasco y Cusco, ocurren principalmente en mujeres adultas, y un tercio tienen localización pulmonar ⁶6. Ministerio de Salud. Boletín Epidemiológico del Perú SE 36-2021 [Internet]. 2021 [citado el 6 de diciembre de 2022]. Disponible en: https://www.dge.gob.pe/epipublic/uploads/boletin/boletin_202236_02_115947.pdf.
https://www.dge.gob.pe/epipublic/uploads... .

La coinfección con parásitos suele ser una complicación grave para los pacientes infectados por el virus de la inmunodeficiencia humana (VIH), sin embargo, son pocos los reportes de coinfección con EQ a nivel mundial ⁷7. Evans EE, Siedner MJ. Tropical Parasitic Infections in Individuals Infected with HIV. Curr Trop Med Rep. 2017;4(4):268-80. doi: 10.1007/s40475-017-0130-6.
https://doi.org/10.1007/s40475-017-0130-... . Por ello, describimos el primer caso en Perú, destacando el manejo interdisciplinario de una enfermedad con evolución acelerada y múltiples complicaciones en los pacientes inmunosuprimidos.

REPORTE DE CASO

Mujer de 34 años, natural del distrito de Paucartambo, provincia de Pasco, región de Pasco en Perú, con antecedente de infección por VIH en tratamiento irregular con dolutegravir/lamivudina/tenofovir desde el 2013, refiere tener un hijo tratado quirúrgicamente el 2022 por hidatidosis hepática abscesificada y esplénica. Actualmente la paciente reside en Lima, pero manifiesta contacto con ganado bovino y perros en su comunidad de origen. Desde el 2013, la paciente refiere un cuadro clínico caracterizado por dolor abdominal leve, con resultado de ultrasonografía donde se reporta una masa multiquística abdomino-pélvica de aproximadamente 10 cm. Desde el 2020, la paciente reporta dolor abdominal y un aumento de diámetro abdominal, náuseas, vómitos y constipación. Durante los últimos meses del 2021, se agregó edema de miembros inferiores y dificultad para tolerar la vía oral, por lo que se realiza una prueba de Western Blot, que resulta para Echinococcus granulosus, por lo que se inició el primer ciclo de tratamiento con albendazol 400 mg cada 12 horas por 28 días. En la Figura 1 se muestra la evolución progresiva del tamaño y complejidad de las masas quísticas mediante los estudios de imagen.

A inicios del 2022, la paciente fue evaluada y admitida en el servicio de cirugía, iniciándose un segundo ciclo con albendazol. Adicionalmente, se le indicó suplementación oral preoperatoria con fórmula hipercalórica e hiperproteica más inmunonutrientes y hierro polimaltosado por cuatro semanas, debido a un cuadro de desnutrición y anemia. Posteriormente, la paciente fue sometida a una laparotomía exploratoria de emergencia, debido a una obstrucción intestinal, realizándose la resección quirúrgica completa de una masa multiquística compleja de 35 × 30 × 30 cm³, de paredes engrosadas y fusionadas con el omento mayor, que se extendía hacia pelvis y retroperitoneo, adherida firmemente al peritoneo anterior y posterior, cara posteroinferior de la vejiga y polo superior de útero (Figura 2). Adicionalmente, se resecaron múltiples lesiones quísticas menores de 8 cm, localizadas en toda la raíz mesentérica del yeyuno, íleon y colon, y se colocaron dos drenajes tubulares siliconados, en recesos laterales intraabdominales.

La estancia hospitalaria fue de siete días, donde la paciente recibió terapia antibiótica (ceftriaxona + metronidazol), tercer ciclo con albendazol, transfusión de cinco paquetes globulares por anemia aguda poscirugía, evolucionando favorablemente con adecuada tolerancia oral, además de suplementación calórico-proteica, drenajes tubulares con débito serohemático, hasta su retiro en el control, luego del alta hospitalaria.

La histopatología de los especímenes reportó un quiste hidatídico complejo viable (Figura 3). En la Figura 4 se muestra la evolución clínica y los resultados de laboratorio. Luego de seis meses de la cirugía, la paciente realiza sus actividades normalmente, cumple con su tratamiento antirretroviral y acude a sus controles periódicos por consultorio externo.

DISCUSIÓN

La EQ es una enfermedad endémica en muchas zonas del mundo, relacionada con las actividades ganaderas de la población que, sumadas al limitado conocimiento del mecanismo de trasmisión y a las deficientes medidas de prevención, condicionan la persistencia de la zoonosis ⁽⁴4. Deplazes P, Rinaldi L, Alvarez Rojas CA, Torgerson PR, Harandi MF, Romig T, et al. Global Distribution of Alveolar and Cystic Echinococcosis. Adv Parasitol. 2017;95:315493. doi: 10.1016/bs.apar.2016.11.001.
https://doi.org/10.1016/bs.apar.2016.11.... . El desarrollo asintomático y lento de la enfermedad, puede desencadenar en el crecimiento abrupto de las lesiones quísticas, y el compromiso de múltiples órganos en un 20% ³3. Woolsey ID, Miller AL. Echinococcus granulosus sensu lato and Echinococcus multilocularis: A review. Res Vet Sci. 2021;135:517-22. doi: 10.1016/j.rvsc.2020.11.010.
https://doi.org/10.1016/j.rvsc.2020.11.0... .

Respecto a la sintomatología, lo más frecuente es el dolor abdominal ⁸8. Ran B, Shao Y, Guo Y, Yimiti Y, Aji T, Jia J, et al. Surgical treatment of hepatic cystic echinococcosis in patients co-infected with HIV/AIDS. J Helminthol. 2016;90(1):125-8. doi: 10.1017/S0022149X15000188.
https://doi.org/10.1017/S0022149X1500018... , casi siempre, asociado a las complicaciones propias del tamaño del quiste. En nuestro caso, las dimensiones abruptas de la masa multiquística ocasionaron la compresión de múltiples órganos (estómago, asas intestinales, uréteres y vejiga), y la aparición de síntomas como anorexia, náuseas y vómitos, de forma similar a otros reportes descritos en la literatura ⁸8. Ran B, Shao Y, Guo Y, Yimiti Y, Aji T, Jia J, et al. Surgical treatment of hepatic cystic echinococcosis in patients co-infected with HIV/AIDS. J Helminthol. 2016;90(1):125-8. doi: 10.1017/S0022149X15000188.
https://doi.org/10.1017/S0022149X1500018...

9. Paloyo SR, Cabahug DV, Cruz ENP, Navarro BC, Navarro NS. Secondary disseminated intraperitoneal hydatid cyst: A case report. Int J Surg Case Rep. 2022;94:107036. doi: 10.1016/j.ijscr.2022.107036.
https://doi.org/10.1016/j.ijscr.2022.107...

10. Zheng X, Zou Y, Yin C. Rare presentation of multi-organ abdominal echinococcosis: report of a case and review of literature. Int J Clin Exp Pathol. 2015;8(9):11814-8.

11. Moshref L, Malaekah H. A rare presentation of hydatid cyst in abdominal wall: case report. Pan Afr Med J. 2021;40:246. doi: 10.11604/pamj.2021.40.246.32301.
https://doi.org/10.11604/pamj.2021.40.24... ^-1212. Sharifi Y, Sadjjadi SM, Nikoupour Dailami H, Jafari SH, Anbardar MH, Khosravi MB. Cystic Echinococcosis/Hydatid Cyst Coinfection with HIV: A Report from Shiraz, Iran. Can J Gastroenterol Hepatol. 2021;2021:8844104. doi: 10.1155/2021/8844104.
https://doi.org/10.1155/2021/8844104... , además de la presencia de incontinencia de esfuerzo y edemas de miembros inferiores, como síntomas poco comunes.

Recientemente, se ha informado que el VIH es la infección inmunodeficiente más frecuente en pacientes con EQ ²2. Ghasemirad H, Bazargan N, Shahesmaeili A, Harandi MF. Echinococcosis in immunocompromised patients: A systematic review. Acta Trop. 2022;232:106490. doi: 10.1016/j.actatropica.2022.106490.
https://doi.org/10.1016/j.actatropica.20... . Además, algunos reportes indican que la enfermedad quística extrahepática es más común en la población con VIH ⁷7. Evans EE, Siedner MJ. Tropical Parasitic Infections in Individuals Infected with HIV. Curr Trop Med Rep. 2017;4(4):268-80. doi: 10.1007/s40475-017-0130-6.
https://doi.org/10.1007/s40475-017-0130-... , tal como se ha descrito en casos con localizaciones poco comunes como cerebro ¹³13. Ghaemi K, Masoudifar M, Mehdi M, Solgi R, Kareshk A. Giant Brain Hydatid Cyst in an Adult: A New Case Report. Turkiye Parazitol Derg. 2021;45(1):76-9. doi: 10.4274/tpd.galenos.2020.6921.
https://doi.org/10.4274/tpd.galenos.2020... , médula espinal ¹⁴14. Erayman I, Kalkan E, Erdi F, Kerimoglu Ü, Esen H. Primary spinal hydatid cyst in a patient with acquired immunodeficiency syndrome. Eur Spine J. 2011;20(Suppl2):235-8. doi: 10.1007/s00586-010-1614-4.
https://doi.org/10.1007/s00586-010-1614-... , globo ocular ¹⁵15. Konar KD, Pillay S. A case and literature review of intraocular echinococcus causing bilateral visual loss in a HIV-infected patient. SAGE Open Med Case Reports. 2022;10:2050313X2211136. doi: 10.1177/2050313X221113699.
https://doi.org/10.1177/2050313X22111369... , renal ¹⁶16. Bhirud P, Bhirud P, Kankalia S. Isolated renal hydatid cyst with ureteric calculus in human immunodeficiency virus (HIV) infected patient. Med J Dr DY Patil Univ. 2014;7(3):377-80. doi: 10.4103/0975-2870.128991.
https://doi.org/10.4103/0975-2870.128991... , hepatorrenal ¹⁷17. Calma CL, Neghina AM, Vlaicu B, Iacobiciu I, Neghina R. A pediatric case of hepatorenal hydatidosis in a patient with human immunodeficiency virus (HIV). Infect Dis Clin Pract. 2012;20(4):285-6. doi: 10.1097/IPC.0b013e31824241a0.
https://doi.org/10.1097/IPC.0b013e318242... y peritoneal ¹⁸18. Trajkovski G, Antovic S, Kostovski O, Trajkovska V, Nikolovski A. Hydatid cysts of the liver with concomitant massive peritoneal hydatidosis: a case report. Radiol Case Rep. 2022;17(7):2394-9. doi: 10.1016/j.radcr.2022.04.008.
https://doi.org/10.1016/j.radcr.2022.04.... . La mayor parte de estos casos han ocurrido en mujeres. ²2. Ghasemirad H, Bazargan N, Shahesmaeili A, Harandi MF. Echinococcosis in immunocompromised patients: A systematic review. Acta Trop. 2022;232:106490. doi: 10.1016/j.actatropica.2022.106490.
https://doi.org/10.1016/j.actatropica.20... .

Los mecanismos de inmunidad implicados en la defensa frente a la equinococosis se caracterizan por la activación de las células Th2 y un subconjunto de Th1, lo que permite la expresión de isotipos de inmunoglobulina (IgG4 e IgE) y eosinofilia ¹⁹19. Siracusano A, Riganò R, Ortona E, Profumo E, Margutti P, Buttari B, et al. Immunomodulatory mechanisms during Echinococcus granulosus infection. Exp Parasitol. 2008;119(4):483-9. doi: 10.1016/j.exppara.2008.01.016.
https://doi.org/10.1016/j.exppara.2008.0... . En nuestro caso, se pudo notar una eosinofilia transitoria posterior a la intervención quirúrgica, lo que se podría explicar por la ruptura de algunos quistes durante la extirpación quirúrgica ¹²12. Sharifi Y, Sadjjadi SM, Nikoupour Dailami H, Jafari SH, Anbardar MH, Khosravi MB. Cystic Echinococcosis/Hydatid Cyst Coinfection with HIV: A Report from Shiraz, Iran. Can J Gastroenterol Hepatol. 2021;2021:8844104. doi: 10.1155/2021/8844104.
https://doi.org/10.1155/2021/8844104... , considerando que el estudio de anatomía patologíca reportó presencia de quistes viables.

En el contexto del tratamiento de la EQ con albendazol, diferentes estudios reportan una mejoría de los síntomas y una disminución radiológica del tamaño del quiste e incluso seronegatividad ¹1. Moghtadaie A, Yazdi SAM, Mohraz M, Asefi H, Razeghi E. Medical treatment for an isolated renal multilocular hydatid cyst in an elderly: A case report. BMC Nephrol. 2020;21(1):428. doi: 10.1186/s12882-020-02064-5.
https://doi.org/10.1186/s12882-020-02064... , esto podría deberse al efecto del tratamiento antiparasitario en el aumento de la producción de interferón gamma (IFN-γ) y factor de necrosis tumoral alfa (TNF-α) por células mononucleares periféricas ¹⁹19. Siracusano A, Riganò R, Ortona E, Profumo E, Margutti P, Buttari B, et al. Immunomodulatory mechanisms during Echinococcus granulosus infection. Exp Parasitol. 2008;119(4):483-9. doi: 10.1016/j.exppara.2008.01.016.
https://doi.org/10.1016/j.exppara.2008.0... . Contrariamente, en nuestro caso se pudo evidenciar un aumento abrupto del tamaño de la masa quística con progresión tórpida de la evolución clínica, debido a la compresión gástrica, intestinal y ureteral, concordante con una disminución de células T CD4+ (55 cel/uL) durante el tratamiento con albendazol. Estos hallazgos se explican debido a la supresión de estas células que ocasiona la infección parasitaria ²⁰20. von Braun A, Trawinski H, Wendt S, Lübbert C. Schistosoma and Other Relevant Helminth Infections in HIV-Positive Individuals-An Overview. Trop Med Infect Dis. 2019;4(2):65. doi: 10.3390/tropicalmed4020065.
https://doi.org/10.3390/tropicalmed40200... , lo que predispone la proliferación no controlada de protoescólices, crecimiento acelerado y la formación de multiquistes en pacientes VIH positivos con inmunidad alterada ¹²12. Sharifi Y, Sadjjadi SM, Nikoupour Dailami H, Jafari SH, Anbardar MH, Khosravi MB. Cystic Echinococcosis/Hydatid Cyst Coinfection with HIV: A Report from Shiraz, Iran. Can J Gastroenterol Hepatol. 2021;2021:8844104. doi: 10.1155/2021/8844104.
https://doi.org/10.1155/2021/8844104... , y en este caso, en un estadio de síndrome de inmunodeficiencia adquirida (SIDA).

Una revisión sistemática reportó que la cirugía es el tratamiento principal para la EQ en pacientes inmunocomprometidos, siendo realizado en más del 70% de los casos ²2. Ghasemirad H, Bazargan N, Shahesmaeili A, Harandi MF. Echinococcosis in immunocompromised patients: A systematic review. Acta Trop. 2022;232:106490. doi: 10.1016/j.actatropica.2022.106490.
https://doi.org/10.1016/j.actatropica.20... . En nuestro caso, se optó por un tratamiento quirúrgico en coadyuvancia con manejo antiparasitario, debido a que la evidencia indica que la combinación de ambas intervenciones puede incrementar significativamente el recuento de células T CD4+ ⁸8. Ran B, Shao Y, Guo Y, Yimiti Y, Aji T, Jia J, et al. Surgical treatment of hepatic cystic echinococcosis in patients co-infected with HIV/AIDS. J Helminthol. 2016;90(1):125-8. doi: 10.1017/S0022149X15000188.
https://doi.org/10.1017/S0022149X1500018... ^,2020. von Braun A, Trawinski H, Wendt S, Lübbert C. Schistosoma and Other Relevant Helminth Infections in HIV-Positive Individuals-An Overview. Trop Med Infect Dis. 2019;4(2):65. doi: 10.3390/tropicalmed4020065.
https://doi.org/10.3390/tropicalmed40200... , disminuyendo la morbilidad asociada. Sin embargo, cuando las lesiones alcanzan un tamaño considerable, la mortalidad se asocia principalmente a complicaciones propias de las intervenciones ³3. Woolsey ID, Miller AL. Echinococcus granulosus sensu lato and Echinococcus multilocularis: A review. Res Vet Sci. 2021;135:517-22. doi: 10.1016/j.rvsc.2020.11.010.
https://doi.org/10.1016/j.rvsc.2020.11.0... , en nuestro caso, la anemia aguda por pérdidas durante la cirugía fue controlada con transfusiones.

La principal limitación del presente caso fue no haber realizado una actualización del recuento de células T CD4+, debido a que este examen se realiza en el Instituto Nacional de Salud, mediante referencia y previa evaluación en el consultorio de infectología del Hospital Hipólito Unanue, situación que toma demasiado tiempo. Adicionalmente, debido a la complejidad de la lesión, la paciente fue diferida a distintas especialidades e instituciones de salud, situación que prolongo la intervención quirúrgica. Posiblemente, ambos factores hubieran permitido un mejor manejo de la paciente.

Luego de ocho meses de seguimiento, la paciente no reportó ninguna intercurrencia luego de la intervención quirúrgica. Por lo mencionado, se concluye que una terapia combinada (cirugía-antiparasitario) seria de elección frente al manejo médico, en el tratamiento de la EQ en pacientes coinfectados con VIH/SIDA, con resultados favorables a largo plazo.

Referencias bibliográficas

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